| Özellik | Değer |
|---|---|
| tags | sendrom, tek-gen |
| ad-tr | Konjenital (persistan) hiperinsülinemik hipoglisemi (PHHI) |
| ad-en | Congenital hyperinsulinism |
| omim | 256450 |
| gen | ABCC8 (SUR1), KCNJ11 (Kir6.2), GLUD1, GCK, HADH, UCP2, HNF4A, HNF1A, SLC16A1, CACNA1D |
| lokus | 11p15.1 (ABCC8/KCNJ11) |
| kalitim | Otozomal resesif veya dominant; fokal formda paternal mutasyon + maternal allel kaybı |
| insidans | Genel toplumda ~1/50.000; akraba evliliğinin sık olduğu toplumlarda ~1/2500 |
| tus-onceligi | yüksek |
| guncelleme | 2026-09-20 |
| kaynaklar | Nelson - Bölüm 10 Metabolik Hastalıklar |
“İnfantil dönemin persistan hiperinsülinemik hipoglisemisi (PHHI) kalıtsal veya sporadik olabilir, pankreatik β hücrelerinden insülin sekresyonunda görev alan potasyum kanalının düzenlenmesini etkileyen mutasyonlar sonucu ortaya çıkar” (Nelson - Bölüm 10 Metabolik Hastalıklar, Bölüm 111).
| Tip | Ayırt edici |
|---|---|
| Sporadik (fokal) | Doğumda makrozomi var, aile öyküsü negatif, diazokside dirençli; moleküler kusur SUR1/KIR 6.2 mutasyonları diffüz, hiperplazide her zaman tanımlanamaz; mikroadenomatöz dokuda heterozigosite kaybı; tedavi parsiyel pankreatektomi, prognoz fokal adenom çıkarılırsa mükemmel |
| Otozomal resesif | Doğumda makrozomi var; SUR/KIR 6.2; tedaviye kötü yanıt; subtotal pankreatektomi |
| Otozomal dominant glukokinaz | Makrozomi nadir; diazokside mükemmel yanıt; cerrahi gerekmez |
| Otozomal dominant glutamat dehidrogenaz | Orta düzeyde hiperamonemi; diazokside mükemmel yanıt; cerrahi gerekmez |
| Beckwith-Wiedemann Sendromu | Makrozomi, ‣, hemihipertrofi; kromozom 11p15’te duplikasyon/imprinting; tıbbi tedavi iyi; ‣, ‣ riski |
| Konjenital Glikozilasyon Bozuklukları | Hepatorenal bozukluk, dirençli ishal; fosfomannoz izomeraz eksikliği; mannoz takviyesi ile tedavi |
“Kritik” örneklemelere dayanan hiperinsülinizm tanı kriterleri (açlık hipoglisemisi sırasında alınan örneklerde, plazma glukozu <50 mg/dl):
💡 Amonyak neden isteniyor?“Amonyak 100-200 µM’e kadar yükselirse glutamat dehidrogenazın aktive edici mutasyonu düşünülür” — hiperinsülinizm-hiperamonemi sendromu, lösin duyarlı hipoglisemi yapar ve diazokside iyi yanıt verir.